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目的探讨不典型肝内胆管细胞癌合并肝脓肿的影像表现特征和诊断要点。方法回顾性分析1例经手术病理证实为肝内胆管细胞癌合并肝脓肿病人的临床资料、影像表现特征并复习相关文献。结果 MDCT平扫显示巨大不规则肿物,累及肝左叶及部分右前叶,肿物呈分叶状,内部密度不均,邻近血管无受侵、肝包膜无凹陷征;增强CT检查动脉期显示肿物呈多结节融合状,病灶边缘及内部各结节呈明显环形强化,门静脉期及平衡期肿物强化仍较明显。肝脏MRI平扫肿物呈不规则形稍长T1、稍长T2信号影,于DWI序列上显示不均匀较明显高信号,增强扫描表现类似于增强CT表现,另于MRI增强扫描门静脉期及平衡期可见肿物内局部区域呈分房状表现,增强程度更明显。结论不典型肝内胆管细胞癌合并肝脓肿兼具两种病变的影像表现。正确诊断需结合临床、实验室检查、超声表现并注重影像表现的细节信息。